Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report

© P o l s k i e T o w a r z y s t w o G i n e k o l o g i c z n e Nr 10/2013

888

położnictwo

P R A C E K A Z U I S T Y C Z N E Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891

Ocular manifestations in a newborn from a

pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report

Objawy oczne u noworodka urodzonego z ciąży powikłanej zespołem antyfosfolipidowym – opis przypadku

Monika Modrzejewska

 $nna MiFKaOak

 2OiPSia 6zPiJieO

 /idia 2sWanek

, (OĪEieWa 5onin:aOknowska

, :ojFieFK /XEiĔski

1 Department of Ophthalmology, Pomeranian Medical University, Szczecin, Poland

2 Chair of Obstetrics and Gynecology, Department of Feto-Maternal Medicine and Gynecology, Pomeranian Medical University, Police, Poland

3 Department of Rheumatology, Pomeranian Medical University, Szczecin, Poland

4 Chair of Obstetrics and Gynecology, Department of Feto-Maternal Medicine and Gynecology, Pomeranian Medical University (do 2009 r., Police, Poland)

Abstract

The paper presents a case of ophthalmologic manifestations, episcleritis and retinal branch vein thrombosis, in a neonate born to a mother with antiphospholipid syndrome (APS) in the course of systemic lupus erythematosus.

Female neonate (birth weight 1150 g, Apgar scores 6, 7 and 7) was born with respiratory distress syndrome, moderate anemia and grades I and II intraventricular hemorrhage. Ophthalmic examination revealed an enormous pre-retinal hemorrhage with accompanying thrombotic changes typical of retinal vein in the fundus of the left eye.

Episcleritis was found in the anterior segment of the eye and later confirmed by ultrasound.

Laboratory tests showed increased levels of maternal antibodies aCL IgG, anty`2GP1 IgG and anty`2GP1 IgM.

No ANA, LA and SS-A/SS-B antibodies were detected. Increased concentrations of aCL IgG and a lengthening APTT were observed in newborn blood at first but the parameters normalized by 6 months of age.

Our observations allowed us to conclude that early examination of neonates born to mothers with antiphospholi- pid syndrome is essential as it allows fast identification of pathological retinal changes by means of assessing the presence of aPL antibodies.

Key words: DQWLSKRVSKROLSLGDQWLERGLHV/ FRQQHFWLYH WLVVXH GLVRUGHUV /

/ retinal brancK Yein tKrombosis / tKrombosis risN Iactors /

Otrzymano: 05.10.2012

Zaakceptowano do druku: 10.09.2013 Corresponding author:

Monika Modrzejewska

Department of Ophthalmology, Pomeranian Medical University, Powst. Wlkp. 72, 70 111 Szczecin, Poland

phone: +48 91 4661284 e-mail: monika_modrzej@op.pl

© P o l s k i e T o w a r z y s t w o G i n e k o l o g i c z n e

Nr 10/2013

889

P R A C E K A Z U I S T Y C Z N E położnictwo Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891

Monika Modrzejewska, et al. Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report.

A b b re v i a t i o n s : ANA – antinuclear antibodies, aCL – anticardiolipin antibodies,

a`2GPI – anti-beta2glycoprotein I antibodies, LA – lupus anticoagulant,

anti-dsDNA – anti-double stranded DNA antibodies, anti-ssDNA – anti-single stranded DNA antibodies, aPL – antiphospholipid antibodies,

anti-Ro/SSA and anti-La antibodies – antibodies against extractable nuclear antigens,

ET-1 – endothelin-1

Introduction

1XPeroXs sWXdies KaYe sKown WKaW SreJnanF\ in woPen wiWK FonneFWiYe WissXe disorders, sXFK as s\sWePiF OXSXs er\WKoPaWosXs 6/( or 6/(reOaWed anWiSKosSKoOiSid s\ndroPe $36, Fan reaFWiYaWe WKese diseases and inFrease WKe FoPSOiFaWions in seYeraO diIIerenW orJans >1@ 7Ke SaWKoSK\sioOoJiFaO Easis oI FonneFWiYe WissXe disorders is FaXsed E\ a deFrease or Ooss oI WoOeranFe Ior aXWoanWiJens, and SrodXFWion oI anWiEodies direFWed aJainsW WKeP >1@

7Ke PosW FoPPon oFXOar s\PSWoPs desFriEed in adXOWs wiWK s\sWePiF FonneFWiYe WissXe disorders, inFOXdinJ 6/(, are

keraWoFonjXnFWiYiWis, eSisFOeriWis, SrereWinaO KePorrKaJes, reWinaO YasFXOiWis, reWinaO arWer\ or Yein oFFOXsion wiWK reWinaO edePa, isFKePia, Kard e[XdaWes, and FoWWonwooOsSoWs >, @ $PonJ WKe iPPXnoOoJiFaO SroWKroPEoWiF risk IaFWors, WKe ke\ indiFaWor is WKe SresenFe oI a3/, esSeFiaOO\ a&/ and aȕ2*3, >1, 2@ 7Ke 9 /eiden IaFWor and K\SerFoaJXOaEiOiW\ aOso inFrease WKe risk oI WKroPEoePEoOiF FoPSOiFaWions >1@ 2SKWKaOPoOoJiF PaniIesWaWions are FaXsed noW onO\ E\ iPPXnoOoJiFaO aJenWs EXW aOso E\ endoWKeOiaO d\sIXnFWion, esSeFiaOO\ WKe inFrease oI inWraendoWKeOiaO (71 >11@

9arioXs aXWKors KaYe sXJJesWed WKe SossiEiOiW\ oI Wrans

SOaFenWaO WransIer oI PaWernaO anWiEodies, deWeFWed in EOood saPSOes oI neonaWes Eorn Wo PoWKers wiWK 6/( or $36 7Kis SKenoPenon FoXOd FaXse iPPXnoOoJiFaO FoPSOiFaWions sXFK as reWinaO WKroPEoWiF Oesions >13, 12@ /iWeraWXre reYiew \ieOded no daWa in reJards Wo oSKWKaOPoOoJiF s\PSWoPs diaJnosed in neonaWes IroP SreJnanFies FoPSOiFaWed E\ PaWernaO FonneFWiYe WissXe disorders 7o WKe EesW oI oXr knowOedJe, WKis is WKe ¿rsW reSorW oI reFXrrenW eSisFOeriWis and reWinaO EranFK Yein WKroPEosis in onePonWK oOd neonaWe

Case report

)ePaOe inIanW EirWK weiJKW 11J, $SJar sFores ,  and  was Eorn wiWK resSiraWor\ disWress s\ndroPe, PoderaWe anePia, Jrades , and ,, inWraYenWriFXOar KePorrKaJe ManiIesWaWions oI eSisFOeriWis and an enorPoXs SrereWinaO KePorrKaJe wiWK aFFoPSan\inJ WKroPEoWiF FKanJes W\SiFaO oI reWinaO Yein oFFOXsion were oEserYed in WKe OeIW e\e )iJXre 1

,ndireFW oSKWKaOPoOoJiF e[aPinaWion e\eIXndXs YisXaOizaWion E\ 5eW&aP ,, PeWKod &OariW\ MediFaO 6\sWePs Fon¿rPed WKe aEoYe PenWioned Oesions and e[FOXded reWinoSaWK\

oI SrePaWXriW\ 523 $ddiWionaOO\, a K\SereFKoJeniF reJion ForresSondinJ Wo WKe desFriEed FKanJes was deWeFWed in %Pode XOWrasonoJraSK\ 86±33 (FKo6Fan XOWrasoniF % ± sFan wiWK 1M+z seFWor SroEe eTXiSPenW ± 1idek &o -aSan >13@ /oFaO WreaWPenW was aSSOied reaEsorEinJ and FaSiOOar\ sWaEiOizinJ droSs and resXOWed in oFXOar iPSroYePenW wiWKin a WKreePonWK Seriod )iJXre 2

%Oood saPSOe anaO\sis, SerIorPed wiWKin WKe ¿rsW PonWK oI neonaWaO OiIe, reYeaOed a KiJKer WiWer oI a&/ ,J* 333 *3/ 8PO

norP 12, SroOonJed $377 23 s norP 233 s, and a neJaWiYe /$ WesW 7Ke WiWer oI a&/ ,JM and aȕ2*3, was wiWKin WKe ranJe )XrWKerPore, e[aPinaWions oI serXP sKowed a JradXaO Streszczenie

Praca przedstawia przypadek wystąpienia zmian okulistycznych pod postacią zapalenia nadtwardówki i zakrzepicy żylnej siatkówki oka u noworodka urodzonego przez matkę z zespołem antyfosfolipidowym (APS) w przebiegu tocznia rumieniowatego układowego.

Noworodek płci żeńskiej o masie ciała 1150g oceniany w skali Apgar na 6, 7, 7 punktów, urodzony z zespołem zaburzeń oddechowych, umiarkowaną niedokrwistością oraz z krwawieniem okołokomorowym I i II stopnia.

W badaniu okulistycznym na dnie oka lewego stwierdzono znacznych rozmiarów przedsiatkówkowy wylew krwi z towarzyszącymi zmianami zakrzepowymi dla zakrzepu naczyń żylnych siatkówki. W przednim odcinku oka stwierdzono zapalenie nadtwardówki, co potwierdzono w badaniu ultrasonograficznym. W badaniach laboratoryjnych u matki wykazano podwyższenie miana przeciwciał aCL IgG, anty`2GP1 IgG i anty`2GP1 IgM. Nie stwierdzono obecności ANA, LA oraz przeciwciał SS-A/SS-B. We krwi noworodka obserwowano wzrost stężenia miana przeciwciał aCL IgG i wydłużenie czasu APTT – normalizacja tych parametrów nastąpiła w szóstym miesiącu życia dziecka.

Poczynione obserwacje wskazują iż u noworodka urodzonego z ciąży powikłanej zespołem antyfosfolipidowym, celem szybkiego rozpoznania chorobowych zmian w siatkówce wskazane jest wczesne badanie okulistyczne z oceną obecności przeciwciał aPL.

Słowa kluczowe: pr]eciwciaáa antyIosIolipiGowe / cKoroby tNanNi áąc]neM / ciąĪa / / powiNáania / noworoGeN / ]apalenie naGtwarGywNi /

/ ]aNr]epica Īylna siatNywNi / c]ynniNi ry]yNa / ]aNr]epica /

© P o l s k i e T o w a r z y s t w o G i n e k o l o g i c z n e Nr 10/2013

890

położnictwo

P R A C E K A Z U I S T Y C Z N E Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891

Monika Modrzejewska, et al. Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report.

deFrease in WKe Parked anWiEod\ WiWers, wKiFK were XndeWeFWed aIWer si[ PonWKs

7Ke newEorn¶s PoWKer, 3 \earoOd nXOOiSara, was reIerred Wo WKe 'eSarWPenW oI )eWoMaWernaO MediFine and *\neFoOoJ\ in WKe 31^st week oI Jestation dXe to KiJK arteriaO EOood SressXre and SroteinePia +er PediFaO Kistor\ reYeaOed PiJraines, siJns oI tKe 5e\naXd¶s s\ndroPe and interPittent joint Sain witK edePa 9ein tKroPEosis oI tKe Oower OiPEs and reFXrrent SXOPonar\ ePEoOi were Sresent in tKe IaPiO\ anaPnesis /aEorator\ tests sKowed eOeYated Srotein nitroJen Xrea 2 PPoO/, Freatinine 

—PoO/, /'+  8/, transaPinases $/7  8O, $67 2 8O, 'diPers 311 nPoO/ and SroteinePia 121 J/

%Oood SOasPa anaO\sis reYeaOed KiJK titers oI a&/ ,J* !12 *3/

8PO norP 12, aȕ2*3, ,J* 23 58PO norP 2, and aȕ2*3, ,JM 2 58PO norP 2 $1$, /$ and 66$66%

antiEodies were not deteFted 'Xe to aEnorPaOit\ oI OaE tests and FOiniFaO s\PStoPs, SreeFOaPSsia witK tKe EeJinninJ oI +(//3 s\ndroPe was sXsSeFted as $36 2winJ to tKe ineIIeFtiYeness oI tKe antiK\SertensiYe treatPent, a Fesarean deOiYer\ at 31 weeks oI Jestation was indiFated

Discussion

2FXOar PaniIestations in newEorns deOiYered IroP SreJnanF\

FoPSOiFated E\ FonneFtiYe tissXe disorders KaYe not Eeen desFriEed in tKe aYaiOaEOe OiteratXre so Iar ,n tKe aIorePentioned Fase oI tKe IePaOe newEorn, tKe YasFXOar retinaO PaniIestation in tKe IorP oI EranFK Yein tKroPEosis and eSisFOeritis was Post OikeO\ FaXsed E\ PaternaO SriPar\ $36 $FFordinJ to soPe aXtKors, tKe SresenFe oI oFXOar s\PStoPs in neonates Fan Ee assoFiated witK transSOaFentaO a3/ ,J* transIer, wKiFK deSends on tKe strXFtXre, titer and aI¿nit\ oI antiEod\, and tKe SOaFePent oI antiJens aJainst wKoP FirFXOatinJ antiEodies are direFted >1@

Man\ oEserYations sXJJest tKat tKe a3/ antiEodies a&/ and /$

are resSonsiEOe Ior tKe oFXOar PaniIestations, esSeFiaOO\ tKe retinaO Yein tKroPEosis in $36 ,n tKese Fases, a&/ antiEodies were deteFted in tKe sera oI EotK tKe PotKer and tKe FKiOd 7Kis ¿ndinJ Fon¿rPed earOier sXJJestions tKat a3/ antiEodies are not onO\ tKe Pain risk IaFtor oI tKe retinaO tKroPEosis in tKe e\e, EXt aOso tKe eYidenFe Ior transSOaFentaO transIer and inFreased disease aFtiYit\

>1, 1, 1, 1@ 3reeFOaPSsia, intraXterine JrowtK restriFtion ,8*5, asSK\[ia, SresenFe oI FatKeter, FardiaF disease, SrenataO traXPa, JenetiF PXtation oI IaFtor 9 /eiden, SrotKroPEin * 221$ PXtation, PetK\OtetraK\droIoOate redXFtase M7+)5

&7 and $12& PXtations, deFreased OeYeOs oI Srotein

& and 6, antitKroPEin ,,,, seSsis, inIeFtions, SoO\F\tKePia, deK\dration, inFreased OeYeO oI OiSoSrotein a, PaternaO diaEetes and drXJ aEXse, Eesides tKe a&/ FirFXOated antiEodies, are aPonJ diIIerent SrotKroPEotiF risk IaFtors tKat were Pentioned aEoYe

>, 1, 1@ 3reterP deOiYer\, resSirator\ insXI¿FienF\, anePia and Jrades , and ,, intraYentriFXOar KePorrKaJe, aOO oI wKiFK were oEserYed in tKe disFXssed Fase, PiJKt Ee tKe noYeO IaFtors inÀXenFinJ tKe aSSearanFe oI retinaO Oesions tKat KaYe not Eeen desFriEed in tKe PediFaO OiteratXre so Iar

,n FonFOXsion, earO\ oSKtKaOPoOoJiF sFreeninJ witK tKe deteFtion oI a3/ antiEodies is reFoPPended to Ee SerIorPed in neonates Eorn to PotKers witK FonneFtiYe tissXe disorders

The authors report no financial or other conflict of interest relevant to the subject of this article.

O ś w i a d c z e n i e a u t o ró w :

1. Monika Modrzejewska 50% – autor koncepcji i założeń, wykonawca badania okulistycznego, autor analizy i interpretacji danych, główny udział w tworzeniu pracy – autor zgłaszający – odpowiedzialny za manuskrypt.

2. Anna Michalak 10% – współautor protokołu okulistycznego, wyszukiwanie literatury.

3. Olimpia Szmigiel 20% – współautor tekstu pracy, współautor protokołu położniczego, korekta i aktualizacja literatury.

4. Lidia Ostanek 10% – współautor protokołu reumatologicznego, korekta pracy ukierunkowana na APS, nadzór nad wykonaniem badań laboratoryjnych w kierunku APS.

5. Elżbieta Ronin-Walknowska 5% - korekta pracy ukierunkowana na położnictwo.

6. Wojciech Lubiński 5% - nadzór nad końcowym układem pracy.

Figure 1. Thrombosis of the inferior temporal branch of the retinal vein.

Figure 2. Stabilization of the retinal lesions after topical treatment.

© P o l s k i e T o w a r z y s t w o G i n e k o l o g i c z n e

Nr 10/2013

891

P R A C E K A Z U I S T Y C Z N E położnictwo Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891

Monika Modrzejewska, et al. Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report.

Źródło finansowania: brak wkładu jakichkolwiek instytucji badawczych, stowarzyszeń i innych podmiotów w finansowanie tego doniesienia.

References

1. Jopek A, Szczapa J. Newborn of mother with antiphospholipid syndrome. Adv Neonatol. 2006, 9, 40-44.

2. Ticani A, Bompane D, Danieli E, Doria A. Pregnancy, lupus and antiphospholipid syndrome (Hughes syndrome). Lupus. 2006, 15, 156-160.

3. Kornacka M, Bokiniec R. Newborn from mother with antiphospholipid syndrome. Pol Arch Int Med. 2006, 5, 467-470.

4. Lorenc A, Seremak-Mrozinkiewicz A, Drews K, [et al.]. Opis przypadku nasilonego zespołu anty- fosfolipidowego w przebiegu ciąży i połogu z podejrzeniem zespołu toczniopodobnego. Ginekol Pol. 2011, 82, 297-303.

5. Modrzejewska M, Ostanek L, Bobrowska-Snarska D, [et al.]. Ocular circulation in systemic lu- pus erythemathosus. Med Sci Monit. 2009, 15, 11, CR573-578.

6. Sobecki R, Korporowicz D, Terpińska-Pakuła D. Ophthalmic sings in antiphospholipid syndro- me. Patient description. Acta Ophthalmol Pol. 2004,106, 661-663.

7. Boffa M, Lachassinne E. Infant perinatal thrombosis and antiphospholipid antibodies: a review.

Lupus. 2007, 16, 634-641.

8. Soares Rolim A, Castro M, Santiago M. Neonatal antiphospholipid syndrome. Lupus. 2006, 15, 301-303.

9. Curry C, Bhullar S, Holmes J, [et al.]. Risk factors for perinatal arterial stroke: a study of 60 mother-child pairs. Pediatr Neurol. 2007, 37, 99-107.

10. Tuohy J, Harrison A. Prenatal transfer of anticardiolipin antibodies associated with fatal neonatal aortic thrombosis. Aust N Z J Obstet Gynaecol. 2005, 45,175-176.

11. Yoshio T, Masuyama J, Mimori A, [et al.]. Endothelin-1 relase from cultured cells induced by sera from patients with systemic lupus erythomatosus. Ann Rheum Dis. 1995, 54, 361-365.

12. Boffa M, Aurosseau M, Lachassinne E, [et al.]. European register of babies born to mothers with antiphospholipid syndrome. Lupus. 2004, 13, 713-717.

13. Modrzejewska M, Karczewicz D, Wilk G. Ultrasound diagnostics in pediatric ophthalmology.

Ultrasonography. 2006, 26, 41-47.

14. Lynch J, Han ChJ Nee L, Nelson K. Prothrombotic factors in children with stroke or porence- phaly. Pediatrics. 2005, 116, 447-453.

15. Motta M, Lachassinne E, Boffa M, [et al.]. European registry of infants born to mothers with antiphospholipid syndrome: preliminary results. Minerva Pediatr. 2010, 62, 25-27.

Klinika Ginekologii Operacyjnej i Onkologicznej -/EXIHVE+MRIOSPSKMMM4SÜSõRMGX[E 9RM[IVW]XIXY1IH]G^RIKS[ÛSH^M

o r a z

'IRXVYQ1IH]G^RIć&]ÄOSFMIXÂĆ

Q E N Â  ^ E W ^ G ^ ] X  ^ E T V S W M Ä  R E

/YVW]YVSKMRIOSPSKMG^RI

986%7323+6%*-%

963+-2)/303+-'>2%

ERK4)0:-'*03367323+6%4,=

cz. I i II

NOWOCZESNA 4)77%638)6%4-%

PMWXSTEHETXMWSF

Û´Hó

>ETVSW^SR][]OÜEHS[GE^2MIQMIG

Chefarzt dr med. J. Kociszewski

%YWFMPHYRKWOPMRMOJ½VVIOSRWXVYOXMZI

&IGOIRFSHIR'LMVYVKMI5YEPMJMOEXMSR%+9&---

7GLYPYRKW^IRXVYQJ½VYVSK]R¥OSPSKMWGLI7SRSKVETLMI

Zertifiziertes Kontinenzzentrum Hagen - Witten Tematyka kursu:

Ā YWKQMIHRMG]QRMINW^IN^[]OSV^]WXERMIQKÜS[MG]

TV^I^TSGLS[IN(

Ĉ HMEKRSWX]OETV^IHXIVETMÂ^EGLS[E[G^ÂMSTIVEG]NRÂ Ĉ TPERS[ERMI^EFMIKY^[]OSV^]WXERMIQFEHERMEYWK Ĉ HMEKRSWX]OETSRMIYHER]GL^EFMIKEGL[^EOVIWMI

TV^]G^]RRMITS[SH^IÞMTS[MOÜEÞ Ĉ STX]QEPM^EGNEHSFSVYSTIVEGNM

Ā TVEOX]G^RIEWTIOX]RS[SG^IWRINTIWWEVSXIVETMM

WXSWS[ERINX]POSREH^MIÞMRH][MHYEPR]HSF´VVSH^ENY

i rozmiaru

7^G^IK´ÜS[IMRJSVQEGNI

[[[YVSKMRIOSPSKMEMRJSTP

>KÜSW^IRMEYG^IWXRMGX[E

YVSKMRIOSPSKME$KQEMPGSQ

 S K V E R M G ^ S R E  P M G ^ F E  Q M I N W G  W imieniu Komitetu Organizacyjnego:

TVSJHVLEFQIH.7Y^MR Koordynator:

HVRQIH)H]XE;PEóPEO tel. 0- 502 626 675 HVRQIH+V^IKSV^7YVOSRX

tel. 0- 501 587 964

K O M U N I K A T