Własne doświadczenia w diagnostyce i leczeniu zespołu wydłużonego wyrostka rylcowatego

Własne doświadczenia w diagnostyce

i leczeniu zespołu wydłużonego wyrostka

rylcowatego

Own experience in the diagnosis and treatment of elongated

styloid process syndrome

Magdalena Sylwia Wacławek

, Piotr Pietkiewicz

, Piotr Niewiadomski

, Jurek Olszewski

1Klinika Otolaryngologii, Onkologii Laryngologicznej, Audiologii i Foniatrii USK im. WAM, Łódź;

Kierownik: prof. dr hab. n. med. Jurek Olszewski

2II Katedra Otolaryngologii Uniwersytetu Medycznego w Łodzi; Kierownik: prof. dr hab. n. med. Jurek Olszewski

Article history: Received: 31.07.2020 Accepted: 24.08.2020 Published: 09.09.2020

STRESZCZENIE: Wstęp: Celem pracy było przedstawienie wybranych przypadków z zespołem Eagle’a, zdiagnozowanych i leczonych w Klinice Otolaryngologii (anonimizowane) w latach 2016–2020.

Materiał i metody: Przedstawiono 5 wybranych przypadków klinicznych z zespołem Eagle’a, w tym: 3 pacjentów i 2 pacjentki w wieku od 28 lat do 42 lat. .

Wyniki: Z poczynionych obserwacji wynika, że częstość występowania zespołu Eagle’a u kobiet w porównaniu do mężczyzn jest podobna. Częściej spotykany jest zespół tętnicy szyjnej, który charakteryzują objawy, takie jak: zaburzenia widzenia, jednostronne bóle zlokalizowane wzdłuż naczyń szyjnych, bóle połowicze głowy, bóle migrenowe. Brak właściwego rozpoznania zespołu Eagle’a często znacznie opóźnia wdrożenie prawidłowego leczenia, a tym samym naraża pacjentów na długotrwałe borykanie się z dolegliwościami. Z naszych obserwacji wynika, że średni czas od pojawienia się objawów do postawienia prawidłowej diagnozy wynosi około 5 lat. „Złotym standardem” w rozpoznawaniu zespołu Eagle’a jest tomografia komputerowa z projekcją 3D. W leczeniu chirurgicznym wykorzystywano dojście wewnątrzustne. Niewątpliwymi zaletami dostępu wewnątrzustnego są: krótszy czas zabiegu oraz lepszy efekt kosmetyczny. Niestety, istnieje też większe ryzyko powikłań związanych z ograniczoną widocznością pola operacyjnego, a także infekcji.

Wnioski: Zazwyczaj zespół wydłużonego wyrostka rylcowatego występuje obustronnie, ale objawy zgłaszane przez pacjenta są jednostronne. Nie istnieją zależności pomiędzy: częstością występowania zespołu Eagle’a a płcią, długością wyrostka rylcowatego a wiekiem oraz częstością występowania zespołu pomiędzy prawą a lewą stroną. Najlepsze efekty lecznicze daje wykonanie zabiegu operacyjnego plastyki/zmniejszenia wydłużonego wyrostka rylcowatego.

SŁOWA KLUCZOWE: diagnostyka, leczenie, zespół wydłużonego wyrostka rylcowatego

ABSTRACT: Introduction: The aim of the study was to present selected cases with Eagle’s syndrome diagnosed and treated at the Department of Otolaryngology, Laryngological Oncology, Audiology and Phoniatrics, Medical University of Lodz, in the years 2016–2020.

Material and method: Five selected clinical cases with Eagle’s syndrome are presented, including three male patients and two female patients, aged 28 to 42 years.

Results: The prevalence of Eagle’s syndrome was similar for both female and male patients. The carotid artery syndrome, which is characterized by: visual disturbances, unilateral pain located along cervical vessels, headache and migraine, was more common. Lack of proper diagnosis of Eagle’s syndrome often significantly delays the implementation of proper treatment and thus exposes patients to long-term struggle with pain. Our observations have shown that the time between onset of symptoms and correct diagnosis in patients averaged about five years. 3D-CT scan is the gold standard for detecting Eagle’s syndrome. An intraoral approach was used in surgical treatment. Although this approach offers shorter treatment time and better cosmetic effect, there is also a greater risk of complications associated with limited visibility of the surgical field and infection.

Conclusions: Although styloid syndrome usually occurs bilaterally, these patients reported unilateral symptoms. No correlations were found between the prevalence of Eagle’s syndrome and sex, the length of the styloid process or age, nor side of the body. The best healing effect is obtained by surgical correction/reduction of the elongated styloid process.

Wkład autorów:

A – Projekt badań B – Zbieranie danych C – Analiza statystyczna D – Interpretacja danych E – Przygotowanie manuskryptu F – Analiza literatury G – Zbieranie funduszy

WYKAZ SKRÓTÓW

3D-CT – tomografia komputerowa z rekonstrukcją trójwymiarową CBCT – tomografia z wiązką stożkową

CT – tomografia komputerowa RTG – rentgenogram

USG – ultrasonografia

WSTĘP

Zespół Eagle’a to zespół objawów chorobowych, wynikający z przedłużonego wyrostka rylcowatego kości skroniowej, któremu często towarzyszy zwapnienie więzadła rylcowo-gnykowego. Stano- wi on rzadką jednostkę chorobową, której określenie częstotliwości jest trudne. Na podstawie różnych doniesień, wydłużony wyrostek rylcowaty występuje u 2–11,8% ogółu populacji [1–4]. Według tej sa- mej literatury, jedynie 4% osób tej grupy zgłasza dolegliwości bólowe.

Wyrostek rylcowaty jest strukturą kostną znajdującą się na powierzchni dolnej części skalistej kości skroniowej. Jego średnia długość wynosi 20–30 mm u dorosłych rasy kaukaskiej [5]. Do przodu i przyśrodko- wo od wyrostka rylcowatego przebiega nerw twarzowy, przyśrod- kowo – nerw dodatkowy i nerw błędny. W niewielkiej odległości przebiega również nerw językowo-gardłowy. Wierzchołek wyrostka rylcowatego znajduje się pomiędzy tętnicą szyjną wewnętrzną a ze- wnętrzną [6, 7]. Umiejscowienie anatomiczne ma istotne znaczenie w patofizjologii choroby.

Według obecnej literatury, występują trzy główne klasyfikacje zespołu Eagle’a [8]. Najczęściej stosowana jest najstarsza z nich, wprowadzo- na przez samego odkrywcę – W.W. Eagle’a [9]. Wyróżnia się w niej:

(1) postać klasyczną – związaną z wykonanym zabiegiem tonsylekto- mii oraz (2) tzw. zespół tętnicy szyjnej. Pierwsza postać występuje jako powikłanie po usunięciu migdałków podniebiennych. Przesunięcie tkanki bliznowatej w kierunku wydłużonego wyrostka rylcowatego powoduje drażnienie następujących nerwów czaszkowych: twarzo- wego, językowo-gardłowego oraz błędnego. W zespole tętnicy szyjnej dochodzi do mechanicznego ucisku wydłużonego wyrostka rylcowa- tego na włókna współczulne splotu szyjno-tętniczego [10, 11]. Inne stosowane podziały dotyczą zaburzeń budowy wyrostka rylcowate- go opartego na wyniku badania radiologicznego [12] oraz położenia końca wyrostka rylcowatego w stosunku do otworu żuchwowego [13].

Pacjenci z zespołem Eagle’a zgłaszają różnorodne, a zarazem niespe- cyficzne objawy. Mogą to być: bóle ucha, gardła, bocznej części szyi, które występują w czasie otwierania ust, obracania głowy, przełyka- nia wraz ze ślinotokiem, okresowym uczuciem szczękościsku, uczucia ciała obcego w gardle, a także objawy neurologiczne, tj.: zaburzenia czucia w obrębie twarzy, jednostronne bóle głowy, zaburzenia widze- nia, zespół Hornera (miosis, ptosis, enophtalmus) czy nawet przemi- jający atak niedokrwienny [14–17]. Z tego powodu rozpoznanie ze- społu Eagle’a najczęściej następuje jako wynik wykluczania innych zespołów chorobowych.

Pacjenci po odwiedzeniu licznych specjalistów (lekarza POZ, stoma- tologa, otolaryngologa, neurologa) posiadają dość dużą dokumenta- cję medyczną i szereg wykonanych badań obrazowych. Kluczowa do rozpoznania zespołu przedłużonego wyrostka rylcowatego jest tomo- grafia komputerowa z rekonstrukcją trójwymiarową (3D-CT), która pozwala na dokładną wizualizację z oceną kąta wyrostka rylcowatego oraz jego otoczenia [18, 19].

Leczenie zespołu przedłużonego wyrostka rylcowatego może być za- chowawcze lub chirurgiczne, jednakże w literaturze podaje się wyższą skuteczność metod chirurgicznych (ok. 80% przypadków całkowite- go ustąpienia dolegliwości) [20]. Leczenie zachowawcze (stosowane głównie w klasycznej postaci zespołu Eagle’a) polega na ostrzykiwaniu loży po usuniętym migdałku podniebiennym środkami znieczulają- cymi lub glikokortykosteroidami [14, 21–22].

Celem niniejszej pracy było przedstawienie wybranych przypadków z zespołem Eagle’a, zdiagnozowanych i leczonych w Klinice Otolaryn- gologii (anonimizowane) w latach 2016–2020.

OMÓWIENIE PRZYPADKÓW

Pierwszy pacjent o inicjałach K.P., lat 28 (nr historii choroby: WAM- 16-3471), został przyjęty do Kliniki Otolaryngologii (anonimizowa- ne) w 2016 r. z powodu bólów szyi po stronie lewej, promieniujących do ucha lewego. Dolegliwości w sposób ciągły o zmiennym nasileniu utrzymywały się od ok. 3 lat. Nasilały się przy ruchu głową, szczegól- nie podczas przygięcia głowy oraz przełykania.

W okresie ostatnich 3 lat pacjent był diagnozowany i leczony w innym ośrodku. Gdy po raz pierwszy w 2013 r. zgłosił się do laryngo- loga, rozpoznano u niego guz okolicy podżuchwowej lewej. Wykonano wówczas operację usunięcia guza lewej okolicy podżuchwowej – wynik badania histopatologicznego: odczynowo powiększony węzeł chłonny.

W 2014 r., z powodu utrzymujących się dolegliwości oraz wykry- cia zmian zapalnych zatok przynosowych, u pacjenta wykonano:

obustronną antrostomię środkową, frontoetmoidektomię po stro- nie lewej oraz obustronną plastykę małżowin nosowych środko- wych. W tym samym ośrodku, w toku dalszej diagnostyki, rozpo- znano w 2015 r. zespół Eagle’a. Zakwalifikowano chorego do operacji z dostępu wewnątrzustnego. Po wykonaniu pierwszego etapu, usunię- cia migdałków podniebiennych, od kolejnych etapów operacji odstą- piono. Pacjentowi zalecono dalsze leczenie w innym ośrodku.

W Klinice Otolaryngologii, na podstawie obserwacji klinicznej, po analizie wyników badań, ze szczególnym uwzględnieniem tomo- grafii komputerowej wyrostków rylcowatych z rekonstrukcjami 3D (Ryc. 1.), mężczyzna został zakwalifikowany do zabiegu operacyjnego w znieczuleniu ogólnym dotchawiczym.

25 lutego 2016 r. u chorego wykonano plastykę wyrostka rylcowa- tego lewego z dostępu wewnętrznego. Pacjent dobrze zniósł zabieg.

KEYWORDS: diagnostics, elongated styloid process syndrome, treatment

Nie zaobserwowano powikłań. W drugiej dobie po operacji wykona- no kontrolne CT szyi (Ryc. 2.), a następnie w stanie ogólnym i miej- scowym dobrym chorego wypisano z Kliniki.

Badanie CT szyi (Ryc. 2.) z rekonstrukcjami 3D po operacji: stan po częściowej resekcji lewego wyrostka rylcowatego; obecnie wy- rostek o dł. ok. 20 mm. W operowanej okolicy wzdłuż więzadła rylcowo-gnykowego po stronie lewej obrzęk tkanek miękkich i liczne drobne pęcherzyki gazu, z wtórną asymetrią na poziomie części ustnej gardła – zmiany pooperacyjne. Po stronie prawej wyrostek rylcowaty i zwapnienie więzadła rylcowo-gnykowego łącznie na dł. ok. 39 mm.

W ciągu kolejnych kilku dni po operacji, po wygojeniu się rany w gardle, pacjent zgłosił całkowite ustąpienie dolegliwości.

W czasie okresowych badań kontrolnych wykonywanych przez rok od zakończonego leczenia operacyjnego chory nie zgłaszał żadnych dolegliwości ze strony narządów otolaryngologicznych.

Pacjentka A.C., lat 42 (nr historii choroby: WAM-18-18228), przy- jęta w listopadzie 2018 r. do Kliniki Otolaryngologii (anonimizo- wane) w trybie planowym z powodu: uporczywych dolegliwości bólowych gardła, promieniujących do ucha prawego, bólu prawej połowy głowy, uczucia drętwienia nasady języka oraz chrypki.

Dolegliwości o zmiennym nasileniu utrzymywały się od ok. 9 lat.

Ze względu na to w październiku 2016 r. wykonano u niej obu- stronne usunięcie migdałków podniebiennych. W związku z utrzymującą się chrypką, zakwalifikowano ją także do mi- krolaryngoskopii bezpośredniej z usunięciem guzków głoso- wych (pacjentka z zawodu jest profesjonalną śpiewaczką). Za- bieg wykonano w marcu 2017 r., jednak pomimo zastosowanego leczenia dolegliwości bólowe utrzymywały się. W celu posze- rzenia diagnostyki, we wrześniu 2018 r. wykonano tomografię

komputerową szyi z rekonstrukcją 3D (Ryc. 3.). Badanie wykaza- ło wydłużenie wyrostków rylcowatych, zwłaszcza po stronie prawej (prawy o długości ok. 35 mm i lewy o długości ok. 32 mm). Dodatko- wo pacjentka miała także wykonane badanie rezonansu magnetycz- nego stawów skroniowo-żuchwowych oraz USG szyi. Wyniki powyż- szych badań nie wykazały istotnych odchyleń od stanu prawidłowego.

Na podstawie wywiadu, obserwacji klinicznej, po analizie wy- ników badań ze szczególnym uwzględnieniem badania CT szyi z rekonstrukcją 3D rozpoznano u pacjentki prawostronny ze- spół Eagle’a. Chora została zakwalifikowana do leczenia operacyj- nego w znieczuleniu ogólnym dotchawiczym. 15 listopada 2018 r.

wykonano częściowe usunięcie nadmiernie wydłużonego wy- rostka rylcowatego prawego z dostępu wewnątrzustnego. Zabieg i okres pooperacyjny przebiegał bez powikłań. Po wygojeniu się rany w gardle pacjentka zgłosiła całkowite ustąpienie dolegliwości bólo- wych po stronie prawej.

Ryc. 1. Badanie CT szyi przed zabiegiem. Widoczny wyrostek rylcowaty prawy o długości ok. 45 mm, lewy wyrostek rylcowaty łącznie ze zwapnieniem więzadła rylcowo- gnykowego o długości ok. 39 mm.

Ryc. 2. Badanie CT szyi z rekonstrukcjami 3D po operacji. Widoczny stan po częściowej resekcji lewego wyrostka rylcowatego – obecnie wyrostek o długości ok. 20 mm.

Ryc. 3. Badanie CT szyi przed zabiegiem. Widoczny wyrostek rylcowaty prawy o długości ok. 35 mm, lewy wyrostek rylcowaty o długości ok. 32 mm.

Po 7 miesiącach chora ponownie zgłosiła się do Kliniki Otolaryn- gologii, tym razem z dolegliwościami pod postacią: bólu gardła występującego przy przełykaniu, promieniującego do ucha lewe- go oraz uczucia drętwienia okolicy nasady języka po stronie lewej.

Na podstawie dostarczonych wcześniej badań obrazowych, ko- bieta została zakwalifikowana do zabiegu częściowego usunięcia nadmiernie wydłużonego wyrostka rylcowatego lewego z dostępu wewnątrzustnego. Zabieg wykonano 6 czerwca 2019 r. Nie obser- wowano powikłań zarówno w bezpośrednim, jak i odległym okre- sie pooperacyjnym. Na wizycie kontrolnej po około 3 tygodniach od wykonanego zabiegu, pacjentka zgłosiła całkowite ustąpienie dolegliwości bólowych.

Kolejna pacjentka (A.G., lat 34, nr historii choroby: WAM-19-6537) prezentuje podobny długi wywiad przed postawieniem właściwej diagnozy. Została przyjęta w kwietniu 2019 r. do Kliniki Otola- ryngologii (anonimizowane) w trybie planowym celem leczenia operacyjnego. Zgłaszała dolegliwości pod postacią uporczywych bólów głowy okolicy ciemieniowej, skroniowej po stronie prawej promieniujących do okolicy zagardłowej prawej. Dodatkowo uczu- cie ciała obcego na wysokości chrząstki tarczowatej po stronie pra- wej oraz niespecyficzne bóle szyi promieniujące w dół do klatki piersiowej, również po stronie prawej. Dolegliwości o zmiennym nasileniu utrzymywały się od 4 lat. Dotychczasowa diagnostyka objęła wykonanie licznych badań obrazowych, w tym: USG szyi, RTG odcinka szyjnego kręgosłupa, rezonansu magnetycznego gło- wy bez oraz z użyciem kontrastu, rezonansu magnetycznego od- cinka szyjnego kręgosłupa, szyi, angio-CT głowy oraz CT głowy z uwzględnieniem projekcji 3D. Pacjentka była głównie diagno- zowana neurologicznie – jako wiodący objaw uznano przewlekły ból głowy. Uczucie ciała obcego w gardle tłumaczono refluksem żołądkowo-przełykowym oraz zapaleniem błony śluzowej żołąd- ka – w celu jego potwierdzenia wykonano niezbędną diagnostykę w czasie pobytu w oddziale chorób wewnętrznych w styczniu 2019 r. (esogastroduodenoskopia, RTG przewodu pokarmowego, bada- nia laboratoryjne). Niespecyficzne bóle szyi promieniujące do klat- ki piersiowej po stronie prawej diagnozowano w oddziale chorób płuc w grudniu 2018 r. – wykonano m.in.: bronchoskopię, RTG klatki piersiowej, CT płuc, jednakże nie znaleziono przyczyny zgła- szanych przez pacjentkę objawów. Chora podaje, że była również

konsultowana torakochirurgicznie z powodu podejrzenia prze- trwałej grasicy, ale tę jednostkę chorobową również wykluczono.

Lekarze prowadzący pacjentkę sugerowali zmiany zwyrodnieniowe odcinka szyjnego kręgosłupa, ale to nie tłumaczyłoby wszystkich zgłaszanych przez nią objawów. Przełom w diagnostyce nastąpił w styczniu 2019 r., kiedy to wykonano CT głowy z uwzględnie- niem projekcji 3D i zdiagnozowano zespół Eagle’a po stronie pra- wej (prawy o długości ok. 36 mm i lewy o długości ok. 31 mm).

Pacjentka została skierowana do Kliniki Otolaryngologii celem przeprowadzenia leczenia operacyjnego. Na podstawie wywiadu, obserwacji klinicznej, po analizie wyników badań ze szczególnym uwzględnieniem badania CT szyi z rekonstrukcją 3D zakwalifi- kowano chorą do leczenia operacyjnego w znieczuleniu ogólnym dotchawiczym. 11 kwietnia 2019 r. wykonano plastykę wydłużo- nego wyrostka rylcowatego prawego z dostępu wewnątrzustnego.

W bezpośrednim okresie pooperacyjnym pacjentka zgłaszała uczu- cie przedostawania się płynów do nosogardła oraz bólu przy przeły- kaniu. Po wygojeniu się rany w gardle środkowym zgłaszane przez pacjentkę objawy całkowicie wycofały się. Po około 7 miesiącach, z powodu ponownego nawrotu dolegliwości bólowych, kobieta udała się na konsultację do innego ośrodka laryngologicznego, gdzie rów- nież została zakwalifikowana do leczenia operacyjnego – tym razem wykonano plastykę wyrostka rylcowatego z dostępu zewnętrzne- go. Niestety, nie uzyskano poprawy stanu ogólnego i miejscowego.

Pacjent W.J., lat 39 (nr historii choroby: WAM-19-18411), w prze- ciwieństwie do poprzednich osób został dość szybko poprawnie zdiagnozowany. Do Kliniki Otolaryngologii (anonimizowane) trafił w październiku 2019 r. Zgłaszał następujące dolegliwości: uporczy- we bóle zlokalizowane wzdłuż mięśnia mostkowo-obojczykowo- -sutkowego lewego, nasilające w czasie ruchów głową, uczucie cia- ła obcego w gardle oraz bóle bocznej ściany gardła po stronie lewej pojawiające w czasie przełykania. Dolegliwości zaczęły narastać od 2017 r., wcześniej nie były dla pacjenta uciążliwe. Dotychczasowa diagnostyka objęła wykonanie USG szyi oraz CT głowy z uwzględ- nieniem projekcji 3D (Ryc. 4.). Jak podaje pacjent, szybką diagnosty- kę zawdzięcza samodzielnemu zgłębianiu wiedzy medycznej oraz doświadczonemu lekarzowi laryngologowi, do którego skierował swoje kroki. Na uwagę zasługuje również fakt, że wydłużony wyro- stek rylcowaty był łatwo wyczuwalny u pacjenta w badaniu palpa- cyjnym od strony jamy ustnej.

Na podstawie wywiadu, obserwacji klinicznej, po analizie wyni- ków badań ze szczególnym uwzględnieniem badania CT z rekon- strukcją 3D zakwalifikowano chorego do leczenia operacyjnego w znieczuleniu ogólnym dotchawiczym. 7 października 2019 r.

wykonano częściowe usunięcie nadmiernie wydłużonego wyrost- ka rylcowatego lewego z dostępu wewnątrzustnego. Przy pomocy odgryzacza kostnego u pacjenta usunięto ok. 30 mm fragment czę- ści dystalnej wyrostka po stronie lewej. Pacjent zarówno zabieg, jak i okres pooperacyjny zniósł dobrze. Nie zaobserwowano powikłań.

Po około 2 miesiącach od przeprowadzonego leczenia dolegliwości ustąpiły całkowicie.

Kolejny pacjent – G.G., lat 29 (nr historii choroby: WAM-20- 798), został przyjęty w styczniu 2020 r. w trybie planowym do Kliniki Otolaryngologii (anonimizowane). Zgłaszał dolegliwości:

Ryc. 4. W projekcji 3D widoczny jest wyraźnie wydłużony lewy wyrostek rylcowaty o długości 60 mm.

lewostronne bóle głowy zlokalizowane w rzucie zatoki sitowej, szczękowej promieniujące do szyi po stronie lewej. Dodatkowo okresowe uczucie drętwienia i mrowienia w obrębie twarzy po stronie lewej. Objawy stopniowo narastały od ponad 3 lat i w mo- mencie przyjęcia do Kliniki były dla pacjenta wyjątkowo uciążliwe.

Pierwsze dolegliwości obejmowały bóle zębów w obrębie szczęki po stronie lewej, dlatego pacjent skierował swoje kroki do lekarza stomatologa. Wykonano szereg badań obrazowych, m.in.: zdjęcie pantomograficzne zębów oraz CBCT (cone beam computed tomo- graphy), a także przeprowadzono kompleksowe leczenie stoma- tologiczne (endodontyczne oraz usunięcie zęba 28), jednakże nie uzyskano poprawy. W międzyczasie dołączyły się objawy zatyka- nia lewego przewodu nosowego oraz wodniste katary, zwłaszcza po stronie lewej. Pacjent udał się do gabinetu laryngologicznego, gdzie wykonano CT twarzoczaszki, wykluczając zatokopochodne bóle głowy i włączono sterydy donosowe z powodu podejrzenia naczynioruchowego nieżytu nosa. Pomimo stosowanych terapii, bóle lewej połowy twarzoczaszki nasilały się, a w momencie poja- wienia się okresowych zaburzeń czucia w obrębie twarzoczaszki po stronie lewej pacjent został skierowany do oddziału neurolo- gicznego. Tam wykonano liczne badania obrazowe, które obej- mowały: RTG celowane odcinka szyjnego kręgosłupa, MR głowy z kontrastem, MR odcinka szyjnego kręgosłupa, angio-MR tętnic mózgowych oraz CT szyi z kontrastem, które uwidoczniło nad- miernie wydłużony wyrostek rylcowaty po stronie lewej (Ryc. 5.).

Na podstawie wywiadu, obserwacji klinicznej, po analizie wy- ników badań ze szczególnym uwzględnieniem badania CT szyi z rekonstrukcją 3D zakwalifikowano chorego do leczenia ope- racyjnego w znieczuleniu ogólnym dotchawiczym. 16 stycznia 2020 r. wykonano częściowe usunięcie nadmiernie wydłużone- go wyrostka rylcowatego lewego z dostępu wewnątrzustnego.

Przy pomocy odgryzacza kostnego u pacjenta usunięto ok. 30 mm fragment części dystalnej wyrostka. Chory dobrze zniósł zabieg. W okresie pozabiegowym obserwowano duże zmia- ny obrzękowe w obrębie szyi po stronie lewej oraz okresowe podkrwawianie z niszy pozabiegowej, znajdującej się obrębie gardła środkowego po stronie lewej. Włączono sterydotera- pię, antybiotykoterapię oraz leczenie przeciwkrwotoczne. Do- legliwości ustąpiły, a pacjent po 7 dniach obserwacji w Klini- ce został wypisany do domu w stanie ogólnym i miejscowym

dobrym. Po około 2 tygodniach od przeprowadzonego leczenia dolegliwości bólowe zgłaszane przez pacjenta jeszcze przed zabiegiem operacyjnym stopniowo zaczęły ustępować.

OMÓWIENIE I DYSKUSJA

Termin zespół Eagle’a pochodzi od nazwiska amerykańskie- go otolaryngologa – Watt Weems Eagle’a, który w 1937 r. jako pierwszy wyróżnił odrębną jednostkę chorobową dla objawów związanych z nadmiernym wydłużeniem wyrostka rylcowatego kości skroniowej [9].

Odsetek zdiagnozowanego zespołu wyrostka rylcowatego waha się od 0,4 do 84,4% [10, 23, 24]. Z tych samych badań wy- nika, że prawie we wszystkich przypadkach wykrycia wydłużo- nego wyrostka rylcowatego wydłużenie występuje obustronnie, ale objawy zgłaszane przez pacjenta są jednostronne. Tak było w przypadku prezentowanej przez nas chorej A.C. Pacjentka zgła- szała objawy jednostronnie, jednakże po wykonaniu zabiegu opera- cyjnego po jednej stronie zauważyła, że objawy po stronie operowa- nej ustąpiły, ale po drugiej pojawiły się podobne, choć z mniejszym nasileniem. Po przeprowadzeniu drugiego zabiegu operacyjnego chora podała całkowite ustąpienie dolegliwości.

W dostępnej literaturze jest spór o to, czy zespół Eagle’a wy- stępuje częściej u mężczyzn czy kobiet. Niektóre dotychczaso- we doniesienia podają, że częściej dotyka on kobiet [25–27], inne badania przedstawiają przewagę mężczyzn [2, 14, 23, 28].

Z naszych obserwacji wynika, że częstość występowania zespołu Eagle’a u kobiet w porównaniu do mężczyzn jest podobna.

W badaniu przeprowadzonym przez Bożyka i wsp. [18] nie stwierdzo- no zależności pomiędzy częstością występowania zespołu Eagle’a a płcią i korelacji pomiędzy długością wyrostka rylcowatego a wiekiem.

W dostępnej literaturze nie znaleziono istotnych zależności między częstością występowania zespołu Eagle’a pomiędzy prawą a lewą stro- ną [w przypadku osób hospitalizowanych w Klinice Otolaryngologii (anonimizowane) 4 pacjentów było operowanych po stronie lewej, a 2 po stronie prawej].

Przedział wiekowy osób zgłaszających się do lekarzy to 30.–50.

r.ż. [22, 28, 29]. Najmłodszy pacjent operowany w Klinice Otola- ryngologii (anonimizowane) miał 28 lat, a najstarszy – 42. Prze- dział wiekowy jest zgodny z dotychczasowymi doniesieniami literaturowymi.

Określenie częstości występowania postaci klasycznej w porów- naniu do zespołu tętnicy szyjnej jest trudne. Z dotychczasowych naszych obserwacji wynika, że częściej spotykany jest zespół tęt- nicy szyjnej, który charakteryzują objawy, takie jak: zaburzenia widzenia, jednostronne bóle zlokalizowane wzdłuż naczyń szyj- nych, bóle połowicze głowy, bóle migrenowe [15, 30]. Dwoje z pięciu pacjentów hospitalizowanych w Klinice Otolaryngologii (anonimizowane) miało wykonaną tonsylektomię, jednakże objawy występowały już wcześniej. Nie można więc ich zaliczyć do typowej postaci klasycznej zespołu. Dotychczasowe doniesienia literaturo- we nie podejmują tego tematu.

Ryc. 5. CT szyi w projekcji 3D. Widoczny lewy wyrostek rylcowaty wydłużony o długości 50 mm, prawy wyrostek rylcowaty o długości 22 mm.

PIŚMIENNICTWO

1. Foczpańska A., Split W.: Wydłużony wyrostek rylcowaty i zespół Eagle’a. MS, 2015: 7–8.

2. Eagle W.W.: Elongated styloid process: symptoms and treatment. Arch Oto- laryngol, 1958; 67(2): 172–176.

3. Zaki H.S., Greco C.M., Rudy T.F., Kubiński J.A.: Elongated styloid process in a temporomandibular disorder sample. Prevalence and treatment outcome. J Prosthet Dent, 1996; 75: 399–405.

4. Gozil R., Yener N., Calguner E., Arac M., Tunc E. et al.: Morphological charac- teristics of styloid process evaluated by computerized axial tomography. Ann Anat, 2001; 183: 527–535.

5. Ceylan A., Köybaşioğlu A., Celenk F., Yilmaz O., Uslu S.: Surgical treatment of elongated styloid process: experience of 61 cases. Skull Base, 2008; 18(5):

289–295.

6. Bochenek A., Reicher M.: Anatomia człowieka. Tom I. PZWL, Warszawa 2012.

7. Miłoński J., Olszewski J.: Przewlekłe jednostronne bóle szyi przy ruchach gło- wy i przełykaniu. Med Dypl, 2017; 6; 24–31.

8. Iwańczyk B., Szerszeń M., Nowak J., Chmura A., Wojtowicz A.: Zespół Eagle’a – przegląd piśmiennictwa. Nowa Stomatol, 2015; 20(4): 167–172.

9. Eagle W.W.: Elongated styloid process, further observations and a new syn- drome. Arch Otolaryngol, 1948; 47: 630–640.

10. Bafaqeeh S.A.: Eagle Syndrome: Classic and carotid artery types. J Otolaryn- gol, 2000; 29(2): 88–94.

11. Mishra A., Dabholkar J., Lodha J., Sharma A., Stylalgia M.S.: A Missed Dia- gnosis. Otolaryngol Pol, 2015; 69(2): 34–37.

12. Langlais R.P., Miles D.A., Van Dis M.L.: Elongated and mineralized stylohyoid ligament complex: a proposed classification and report of a case of Eagle’s syn- drome. Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1986; 61: 527–532.

13. O’Carroll M.K.: Calcification in the stylohyoid ligament. Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1984; 58: 617–621.

14. Fusco D.J., Asteraki S., Spetzler R.S.: Eagle’s syndrome: embryology, anatomy, and clinical management. Acta Neurochir, 2012; 154: 1119–1126.

15. Farhat H.I., Elhammady M.S., Ziayee H., Aziz-Sultan M.A., Heroes R.C.:

Eagle syndrome as a cause of transient ischemic attacks. J Neurosurg, 2009;

110(1): 90–93.

16. Varelas P.N., Sinson G., Rand S., Book D.: Clipping the Eagle’s wings: treatment of an unusual cause of transient cerebral ischemia. Neurol, 2005; 64(2): 393–394.

17. Zamboni P., Scerrati A., Menegatti E., Galeotti R., Lapparelli M. et al.: The eagle jugular syndrome. BMC Neurol, 2019; 19: 333–339.

18. Bożyk A., Krawczyk J., Wiktor-Stoma A., Mieszkowski P., Borowicz J. et al.:

Ocena wielkości wyrostka rylcowatego na podstawie badań CBCT. EJMT, 2014; 1(2): 29–37.

19. Saccomanno S., Greco F., De Corso E., Lucidi D., Deli R. et al.: Eagle’s Syndro- me, from clinical presentation to diagnosis and surgical treatment: a case re- port. Acta Otorhinolaryngol Ital, 2018; 38(2): 166–169.

20. Czajka M., Szuta M.: Zespół przedłużonego wyrostka rylcowatego – opis przy- padku. Implantoprotetyka, 2007; 8(1–2): 26–27.

21. Kawasaki M., Hatashima S., Matsuda T.: Non-surgical therapy for bilateral glos- sopharyngeal neuralgia caused by Eagle’s syndrome, diagnosed by three-di- mensional computed tomography: a case report. J Anesth, 2012; 26: 918–921.

22. Zwierzyńska K., Bartoszewicz R., Niemczyk K.: Zespół Eagle’a – opis przypad- ku. Pol Prz Otorynolaryngol, 2014; 3: 108–110.

Brak właściwego rozpoznania zespołu Eagle’a często znacznie opóźnia wdrożenie prawidłowego leczenia, a tym samym nara- ża pacjentów na długotrwałe borykanie się z dolegliwościami [7].

Z naszych obserwacji wynika, że średni czas od pojawienia się objawów do postawienia prawidłowej diagnozy wynosi około 5 lat. W tym czasie pacjenci zanim trafią do otorynolaryngologa odwiedzają licznych specjalistów, w tym: stomatologów, lekarzy rodzinnych, chorób wewnętrznych, neurologów, lekarzy rehabili- tacji medycznej, fizjoterapeutów. Oczywiście zespół Eagle’a może zostać zdiagnozowany przez każdego z wyżej wymienionych spe- cjalistów, co potwierdza rozpoznanie postawione przez lekarza neurologa w przypadku pacjenta G.G.

Należy pamiętać, że „złotym standardem” w rozpoznawaniu zespo- łu Eagle’a jest tomografia komputerowa z projekcją 3D. Niektóre doniesienia podają, że dobrym narzędziem diagnostycznym jest również tomografia z wiązką stożkową – CBCT [18, 31]. Stwarza ona możliwość precyzyjnego uwidocznienia kompleksu wydłużo- nego wyrostka rylcowatego i uwapnionych więzadeł oraz dokład- ne pomiary liniowe. Jeden z prezentowanych przez nas pacjentów – G.G. – miał wykonane wyżej opisane badanie, jednakże na jego podstawie nie udało się postawić właściwej diagnozy.

Omawiając diagnostykę zespołu Eagle’a, nie sposób wspomnieć o tym, o czym zapominamy jako lekarze XXI wieku. Pacjenci są kierowani na liczne specjalistyczne badania obrazowe, a czasem wystarczy dobrze wykonane badanie przedmiotowe. Przekonał się o tym pacjent W.J., u którego nadmiernie wydłużony wyrostek ryl- cowaty był łatwo wyczuwalny w badaniu palpacyjnym od strony jamy ustnej. Chory został pokierowany od lekarza laryngologa na badanie CT głowy z uwzględnieniem projekcji 3D, na podstawie którego został potem zakwalifikowany do leczenia operacyjnego.

W leczeniu chirurgicznym wykorzystuje się dojście wewnątrzust- ne i zewnątrzustne. Niewątpliwymi zaletami dostępu wewnątrz- ustnego są: krótszy czas zabiegu oraz lepszy efekt kosmetycz- ny. Niestety istnieje też większe ryzyko powikłań związanych z ograniczoną widocznością pola operacyjnego, a także infekcji [7, 32, 33].

Wszyscy hospitalizowani w Klinice Otolaryngologii (anonimizo- wane) pacjenci byli operowani z dostępu wewnątrzustnego. Poza dolegliwościami związanymi z przebytym zabiegiem operacyjnym (ból przy przełykaniu, objawy obrzęku miejsca operowanego) nie obserwowano powikłań. Dolegliwości bólowe zgłaszane jeszcze przed zabiegiem operacyjnym średnio wycofywały się po 2–4 ty- godniach od przeprowadzonego leczenia.

WNIOSKI

1. Zazwyczaj zespół wydłużonego wyrostka rylcowatego wystę- puje obustronnie, ale objawy zgłaszane przez pacjenta są jed- nostronne;

2. Nie istnieją zależności pomiędzy: częstością występowa- nia zespołu Eagle’a a płcią, długością wyrostka rylcowatego a wiekiem oraz częstością występowania zespołu pomiędzy prawą a lewą stroną;

3. „Złotym standardem” wykrywania zespołu Eagle’a jest tomo- grafia komputerowa z projekcjami 3D;

4. Najlepsze efekty lecznicze daje wykonanie zabiegu operacyjne- go plastyki/zmniejszenia wydłużonego wyrostka rylcowatego.

DOI:

Copyright:

Competing interests:

Corresponding author:

Cite this article as:

Word count: 3168 Tables: – Figures: 5 References: 33

10.5604/01.3001.0014.3366 Table of content: https://otolaryngologypl.com/resources/html/articlesList?issueId=0 Some right reserved: Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o.

The authors declare that they have no competing interests.

The content of the journal „Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons” is circulated on the basis of the Open Access which means free and limitless access to scientific data.

This material is available under the Creative Commons – Attribution-NonCommercial 4.0 International (CC BY-NC 4.0).

The full terms of this license are available on: https://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/legalcode

prof. dr hab. med. Jurek Olszewski (ORCID: 0000-0002-8868-9679); Klinika Otolaryngologii, Onkologii Laryngologicznej, Audiologii i Foniatrii USK im. WAM, II Katedra Otolaryngologii Uniwersytetu Medycznego w Łodzi; ul. Żeromskiego 113, 90-549 Łódź, Polska; e-mail: jurek.olszewski@umed.lodz.pl

Waclawek M.S., Pietkiewicz P., Niewiadomski P., Olszewski J.: Own experience in the diagnosis and treatment of elongated styloid process syndrome; Otolaryngol Pol 2020; 74 (1-7); DOI: 10.5604/01.3001.0014.3366 (Advanced online publication) 23. Ferrario V.F., Sigurta D., Daddona A., Dalloca L., Miani A. et al.: Calcification

of the stylohyoid ligament: Incidence and morphoquantitative evaluations.

Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1990; 69: 524–529.

24. Kaufman S.M., Elzay R.P., Irish E.F.: Styloid process variation. Radiologic and clinical study. Arch Otolaryngol, 1970; 91: 460–463.

25. Woolery W.: The diagnostic challenge of styloid elongation (Eagle’s syndrome).

J Am Osteopath Assoc, 1990; 90(1): 88–93.

26. Zeckler S.R., Betancur A.G., Yaniv G.: The eagle is landing – eagle syndro- me – an important differential diagnosis. Brit J Gen Pract, 2012; 62: 501–502.

27. Prasad K.C., Kamath P., Reddy J.M., Raju K., Agarwal S.: Elongated Styloid Process (Eagle’s Syndrome): A Clinical Study. J Oral Maxillofac Surg, 2002;

60: 171–175.

28. Murtagh R.D., Caracciolo J.T., Fernandez G.: CT Findings Associated with Eagle’s Syndrome. Am J Neuroradiol, 2001; 22(7): 1401–1402.

29. Soldati A.B., Miguelote C., Quero C., Pereira R., Santos R. et al.: Eagle’s syndro- me – Síndrome de Eagle. Arq Neuropsiquiatr, 2013; 71(4): 264–268.

30. Lorman J.G., Biggs J.R.: The Eagle syndrome. Am J Roentgenol, 1983; 140(5):

881–882.

31. De Andrade K.M., Rodrigues C.A., Watanabe P.C., Mazzetto M.O.: Styloid process elongation and calcification in subjects with tmd: clinical and radio- graphic aspects. Braz Dent J, 2012; 23: 443–450.

32. Kumai Y., Hamasaki T., Yumoto E.: Surgical management of Eagle’s syndro- me: an approach to shooting craniofacial pain. Eur Arch Otorhinolaryngol, 2016; 273(10): 3421–3427.

33. Buono U., Mangone G.M., Michelotti A., Longo F., Califano L.: Surgical Ap- proach to the Stylohyoid Process in Eagle’s Syndrome. J Oral Maxillofac Surg, 2005; 63: 714–716.