Przyczynek do naczyniaków krtani i gardła dolnego
A contribution to larynx and hypopharynx angiomas
ROBERT BILEWICZ
1/, HANNA MACKIEWICZ-NARTOWICZ
1/, KATARZYNA LASKOWSKA
2/1/ Katedra i Klinika Otolaryngologii Collegium Medicum w Bydgoszczy Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu 2/ Katedra i Zakład Diagnostyki Obrazowej Collegium Medicum w Bydgoszczy Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu
Wprowadzenie. Naczyniak gardła dolnego lub krtani to rzadko występujący nowotwór łagodny. Często bywa skąpoobjawowy lub bezobjawowy.
Cel pracy. Ocenienie obrazu klinicznego naczyniaków krtani i gardła dolnego.
Materiał i metody. Zaprezentowano 3 przypadki naczyniaka zlokalizowanego w obrębie gardła dolnego i krtani.
Wyniki. Guzy dotyczyły osób dorosłych: jednej kobiety i dwóch mężczyzn. Wszystkie przypadki miały przebieg bezobjawowy, a naczyniaki zostały wykryte przypadkowo. Leczenie operacyjne podjęto tylko w jednym przypadku. W dwóch przypadkach ob-serwowano bardzo powolny wzrost naczyniaków. Omówiono problemy i strategię leczenia naczyniaków w obrębie gardła dolnego i krtani. Za najbardziej skuteczny sposób leczenia na-czyniaków w tej lokalizacji uznano stosowanie lasera Nd:Yag. Wnioski. Na podjęcie decyzji o wszczęciu leczenia ma wpływ dynamika rozwoju naczyniaka.
Słowa kluczowe: naczyniak krtani, naczyniak gardła dolnego
Introduction. Angioma of the hypopharynx and the larynx is a rare benign neoplasm. It is often mildly symptomatic or asymptomatic.
Aim. To assess clinical features of the larynx and hypopharynx angiomas cases.
Material and methods. We report 3 cases of angiomas localised in the hypopharynx and the larynx. All patients were adults: one woman and two men.
Results. All cases were asymptomatic, and angiomas were diagnosed accidentally. Surgery was undertaken only in one case. In two cases very slow growth of angiomas was observed. Problems and strategy of treatment of angiomas in the hypopharynx and the larynx were discussed. Nd:Yag laser was recognised as the most effi cient treatment of angiomas in this localisation.
Conclusion. Decision on whether or not attempt surgical intervention is influenced by the dynamics of angioma development.
Key words: angioma of the larynx, angioma of the lower pharynx
Adres do korespondencji / Address for correspondence Robert Bilewicz
Klinika Otolaryngologii
ul. M. Skłodowskiej-Curie 9, 85-094 Bydgoszcz tel. (052) 585 47 11, tel./fax (052) 585 40 35 e-mail: robbil@umk.pl © Otorynolaryngologia 2008, 7(3): 148-152 www.mediton.pl/orl WSTĘP
Haemangiomata to rzadko występujące w krtani nowotwory łagodne wywodzące się z tkanki naczy-niowej. Histologicznie zbudowane są z patologicznie proliferujących komórek endotelialanych [1]. Nie mają torebki. W zależności od typu budowy rozróż-niamy za Batsakisem [2]: naczyniaki włośniczkowe, jamiste i mieszane, a w zależności od typu naczyń: limfatyczne i krwionośne. U dzieci przeważają naczy-niaki włośniczkowe, u dorosłych naczynaczy-niaki jamiste. Naczyniaki głowy i szyi, w tym naczyniaki krtani są częstą wrodzoną patologią wieku dziecięcego – 12% dzieci w wieku 1 roku ma zmiany naczyniakowate.
Najczęstszą lokalizacją w tym wieku w zakresie krtani i gardła dolnego jest okolica podgłośniowa krtani, choć opisywane są również naczyniaki okoli-cy zapierściennej. Lokalizacją charakterystyczną dla wieku dorosłego w obrębie krtani i gardła dolnego jest poziom fałdów głosowych i powyżej [3-6]. Naczyniaki wieku dziecięcego, po okresie wzmożo-nej proliferacji, która zazwyczaj kończy się około 1 roku życia, ulegają powolnej inwolucji. W wieku 5 lat 50% dzieci ulega samowyleczeniu, w 7. roku życia odsetek samowyleczeń wynosi 70% [1]. Nie opisywano inwolucji w przypadku naczyniaków rozpoznanych w wieku dorosłym.
Makroskopowo naczyniak to płasko-wyniosły twór guzowaty barwy żywoczerwonej lub sinofi ole-towej. Może zmieniać swoją objętość w zależności od napięcia okolicznych tkanek, także pod wpływem leków stosowanych podczas znieczulenia ogólnego. Rozpoznanie naczyniaka na podstawie badania klinicznego nie nastręcza problemu. Pobieranie materiału do badania histopatologicznego może być przyczyną masywnego krwawienia wymagającego natychmiastowej interwencji chirurgicznej. Dla oceny rozległości guza i jego penetracji zaleca się wykonanie badań dodatkowych, takich jak: tomo-grafi a komputerowa (TK) z opcją angio, rezonans magnetyczny (RM), angiografi a oraz scyntygrafi a perfuzyjna.
Dolegliwości obserwowane u osób z naczy-niakiem krtani i/lub gardła dolnego to: duszność, chrypka, zaburzenia połykania, krwioplucie, ma-sywne krwawienia i nadkażenia bakteryjne guza. W zależności od rozległości, objawów klinicznych i dynamiki zmiany stosowane są różne strategie leczenia. Od obserwacji w przypadku niezbyt roz-ległych naczyniaków wieku dziecięcego, poprzez leczenie zachowawcze sterydami czy interferonem alfa do leczenia chirurgicznego. Wśród metod chi-rurgicznych wymienia się konwencjonalną chirurgię – w przypadku powłok skórnych, kriochirurgię, oraz
chirurgię laserową przy użyciu zarówno lasera CO2
jak i Nd-Yag w przypadku błon śluzowych. Opisy przypadków
Przypadek 1
U kobiety (MH) l. 31 podczas rutynowej kontroli laryngoskopowej po wykonanej przed kilkoma mie-siącami mikrolaryngoskopii z usunięciem polipów fałdów głosowych stwierdzono guz w obrębie za-chyłka gruszkowatego zajmujący częściowo okolicę nalewkowatą po stronie prawej. Guz uwypuklał gładką błonę śluzową zachyłka, miał połyskliwą powierzchnię o zabarwieniu ciemnoczerwonym, był wyraźnie odgraniczony od okolicznej błony śluzowej (ryc. 1a). Podczas badania nie stwierdzono zaburzeń ruchomości fałdów głosowych. Innych istotnych odchyleń w badaniu laryngologicznym nie stwierdzono. Pacjentka nie zgłaszała żadnych dolegliwości.
W badaniu tomografi i komputerowej szyi z oce-ną krtani z użyciem kontrastu uwidoczniono po stronie prawej między chrząstką nalewkowatą a fał-dem nalewkowo-nagłośniowym wzmacniającą się po podaniu kontrastu litą masę o wymiarach 15 x 8 x 8 mm wpuklającą się do zachyłka gruszkowatego (ryc. 2).
Na podstawie wywiadu i danych klinicznych ustalono nabyty charakter guza i postawiono diagnozę – naczyniak krwionośny. Ze względu na charakter nowotworu celem leczenia chirurgicznego chorą skierowano do ośrodka klinicznego dyspo-nującego laserem Nd-YAG fi rmy Dornier. Zabieg wykonano w znieczuleniu ogólnym z intubacją dotchawiczą, stosując funkcję waporyzacji o mocy 8W. Podczas operacji wystąpiło obfi te krwawienie z guza, które ustąpiło po usunięciu guza i skoagu-lowaniu naczyń błony śluzowej. Chorą wypisano w 3 dobie pooperacyjnej z prawidłowym gojeniem błony śluzowej. Dwuletnia obserwacja nie wykazała nawrotu naczyniaka (ryc. 1b).
Przypadek 2
Mężczyzna (KP) l. 29 zgłosił się do badania laryngologicznego podczas rutynowych badań przeprowadzanych przez Poradnię Medycyny Pracy. Pacjent nie zgłaszał żadnych dolegliwości. W ba-daniu laryngoskopowym stwierdzono obecność rozległych, obustronnych zmian na błonie śluzowej gardła dolnego i górnego piętra krtani o charakte-rze naczyniaka. Nie stwierdzono zmian w głośni (ryc. 3).
Oprócz wymienionych zmian w gardle i krtani w badaniu laryngologicznym stwierdzono obecność guza w okolicy zausznej prawej o typie naczyniaka (ryc. 4).
Z wywiadu zebranego od chorego ustalono, że w przeszłości podjęto próbę usunięcia tego guza, które zakończyło się niepowodzeniem z uwagi na bardzo intensywne krwawienie podczas zabiegu. Po próbie usunięcia nastąpiła stopniowa inwolucja guza. Ten fakt oraz typowy obraz kliniczny stwier-dzonych zmian, zwłaszcza mnogi charakter guza i nabyty charakter zmian, skłoniły do rozpoznania naczyniaka krwionośnego. Rozważano podjęcie leczenia operacyjnego zapobiegającego krwawieniu po przypadkowym urazie np. podczas posiłku. Ze względu na brak dolegliwości i wyrażone stano-wisko pacjenta nie podjęto leczenia operacyjnego. Chory jest pod stałą, systematyczną obserwacją.
Przypadek 3
Chory (KO) l. 76 zgłosił się do jednej z poradni laryngologicznych z powodu uprzednio rozpozna-nego przewlekłego nieżytu błony śluzowej gardła z objawami uczucia przeszkody w gardle. Podczas badania laryngologicznego w laryngoskopii pośred-niej stwierdzono obecność sino-czerwonego guza o gładkiej powierzchni na błonie śluzowej okolicy nalewkowatej i mędzynalewkowej z zajęciem czę-ściowo wejścia do przełyku. Guz miał charakter egzofi tyczny i wymiary 1,5 x 1,5 cm (ryc. 5).
Ryc. 1b. Obraz wideolaryngoskopowy krtani 2 lata po operacji usunięcia naczyniaka – widoczna blizna poope-racyjna okolicy nalewkowatej prawej
Ryc. 5. Obraz wideolaryngoskopowy naczyniaka okolicy nalewkowatej lewej, okolicy międzynalewkowej i okolicy wejścia do przełyku
Ryc. 2. Tomografi a komputerowa szyi przed leczeniem
naczyniaka Ryc. 4. Naczyniak skóry okolicy zausznej prawej
Ryc. 1a. Naczyniak zachyłka gruszkowatego i okolicy nalewkowatej prawej przed leczeniem
Ryc. 3. Obraz wideolaryngoskopowy rozległego naczy-niaka zachyłków gruszkowatych i górnego piętra krtani bez zajęcia głośni
Z wywiadu zebranego od chorego ustalono, że przez 15 lat w Klinice Otolaryngologii w Bydgosz-czy rozpoznano już naBydgosz-czyniaka okolicy wejścia do przełyku, lecz z uwagi na brak towarzyszących objawów zalecono obserwację. Przez 15 lat nie wy-stąpiło krwawienie z przypadkowo uszkodzonego naczyniaka ani inne dolegliwości spowodowane jego obecnością. Jednakże przez ww. okres nastąpił powolny, stopniowy wzrost zmiany. Mimo to zale-cono, podobnie jak w przypadku drugim, postawę wyczekującą i systematyczną obserwację.
OMÓWIENIE
Leczenie naczyniaków gardła dolnego i krtani powinno być uzależnione od rozległości i lokalizacji zmiany oraz od objawów klinicznych prezentowa-nych przez pacjenta. W przypadku zmian, które zostały zdiagnozowane przypadkowo (jak u naszych chorych), u pacjentów bez dolegliwości można po-dobnie jak Awwad i wsp. [7] zastosować strategię obserwacji. Autor opisał 4 przypadki naczyniaka okolicy zapierściennej krtani, które ze względu na niewielką rozległość, skąpe objawy kliniczne nie zostały zakwalifi kowane do leczenia. Obserwacja 6-letnia nie wykazała progresji guza.
Leczenie zachowawcze naczyniaków to miejsco-wa lub ogólnie stosomiejsco-wana steroidoterapia, której skuteczność ocenia Zadok i wsp. [8] na 30%. Należy jednak pamiętać o działaniach ubocznych, jakie może nieść za sobą ogólnoustrojowe, długotermi-nowe podawanie steroidów.
Adams i wsp. [9] opisują efekty kuracji Interfe-ronem alfa, którą zastosowali u 15 pacjentów z na-czyniakami głowy i szyi, wśród nich 5 z lokalizacją w obrębie krtani. U 12 chorych po 12 miesiącach leczenia uzyskano zmniejszenie masy guza o 75% lub więcej. Ta terapia zalecana jest przez autorów w przypadku olbrzymich naczyniaków, które wy-magałyby rozległych, licznych operacji.
Goldsmith i wsp. [10] proponują zastosowanie
lasera CO2 do usuwania naczyniaków gardła
dolne-go i krtani. Lecz ze względu na towarzyszące krwa-wienia podczas operacji wymagana jest równolegle czasowa tracheotomia zabezpieczająca dolne drogi oddechowe. Tracheotomii pozwala uniknąć pro-ponowane przez Yellin i wsp. [11], Clymera i wsp. [12] oraz Stankiewicza i wsp. [13] zastosowanie lasera Nd:YAG, który charakteryzuje się znaczną zdolnością koagulacji naczyń krwionośnych i ni-ską absorbcją w hemoglobinie. Metoda ta pozwala na skuteczniejsze usunięcie naczyniaka błony śluzowej przy względnie mniejszym krwawieniu. Z tego powodu ten sposób leczenia zastosowano
w przypadku pierwszego z opisywanych pacjentów. Pomimo braku objawów subiektywnych u chorej zdecydowano się na leczenie operacyjne, ponie-waż wskazywała na to dynamika rozwoju zmiany naczyniowej. Chora w okresie poprzedzającym rozpoznanie naczyniaka gardła dolnego, przebyła z innego powodu, mikrolaryngoskopię, podczas której nie stwierdzano zmian patologicznych w gar-dle dolnym. Domniemaną przyczynę powstania naczyniaka mógł stanowić uraz jatrogenny podczas operacji. Szybki rozwój zmiany naczyniowej błony śluzowej gardła dolnego w tym przypadku skłaniał do zaproponowania leczenia operacyjnego. Ponadto dalsza obserwacja chorej bez usuwania naczyniaka mogłaby doprowadzić do wzrostu guza do roz-miarów przekraczających możliwości chirurgicznej resekcji. W przypadku drugiego i trzeciego pacjenta ograniczono się jedynie do obserwacji chorych ze względu na wieloletni wywiad. Nie wykluczono wrodzonego charakteru zmian. Potwierdzała to wcześniejsza ingerencja we współwystępujący od lat naczyniak skóry pokrywającej wyrostek sutkowaty u drugiego prezentowanego chorego. W tym i w trze-cim przypadku choroba miała charakter stabilny lub bardzo powolnie rozwijający się. Brak subiektyw-nych dolegliwości ze strony gardła dolnego i krtani pozwalał za Awwad i wsp. [2] zastosować jedynie obserwację. Nie można jednak wykluczyć wstąpie-nia krwawiewstąpie-nia z uszkodzonego naczywstąpie-niaka gardła dolnego po przypadkowym urazie podczas posiłku lub samoistnym uszkodzeniu ściany naczyniaka. Takie sytuacje zdarzają się jednak sporadycznie.
Istotny problem w diagnostyce naczyniaków stanowi różnicowanie ich z malformacjami czyniowymi [1]. Te ostatnie, w odróżnieniu od na-czyniaków, mają zwykle charakter wrodzony i ich tempo wzrostu jest zgodne ze wzrostem organizmu. Najczęściej mają charakter pojedynczej zmiany nieulegającej samoistnie inwolucji. Naczyniaki nato-miast charakteryzują się większą dynamiką rozwoju. W ich przebiegu obserwuje się fazę intensywnej proliferacji komórek śródbłonka oraz fazę inwolucji. Naczyniaki najczęściej występują u dzieci, lecz, jak przedstawiono w niniejszej pracy mogą rozwijać się u dorosłych. Zarówno naczyniaki jak i malformacje naczyniowe mogą być jednak łudząco podobne w obrazie klinicznym, czego potwierdzeniem są prezentowane przypadki.
Przypadki naczyniaka gardła dolnego i krtani przedstawiono z uwagi na bardzo rzadkie wystę-powanie zmian w tej lokalizacji oraz trudności w podejmowaniu decyzji odnośnie postępowania, zwłaszcza w przypadkach bezobjawowych.
WNIOSKI
1. Przypadki bezobjawowych podmiotowo naczy-niaków krtani i gardła dolnego stanowią istotny problem w aspekcie leczniczym.
1. Mulliken JB, Glowacki J. Hemangiomas and vascular mal-formations in infants and children: a classifi cation based on endothelial characteristics. Plast Reconstr Surg 1982; 69(3): 412-422.
2. Batsakis JG, Rice DH. The pathology of head and neck tumors: vasoformative tumors, part 9A. Head Neck Surg 1981; 3(3): 231-239.
3. Martins RHG, Neto ACL, Semenzate G, Lapate R. Laryn-geal hemangioma. Rev Bras Otoriinolaringol 2006; 72(4): 574.
4. Qureshi S, Chaukar D, Pathak K, Sanghvi V, Sheth T, Mer-chant NH, Dcruz AK. Hemangiona of base of tonque. Ind J Cancer 2004; 41(4): 181.
5. Drolet B. Hemangiomas and vascular malformations of the head and neck. New Engl J Med 1999; 341(20): 1555-1556.
6. Chaudhary N, Jain A, Gudwani S, Kapoor R, Motwani G. Intramuscular haemangioma of head and neck region. J Laryngol Otol 1998; 112(12): 1199-201.
7. Awwad RJ, Mortelliti AJ. Postcricoid haemangioma of childhood: report of four casus. Ann Otol Rhinol Laryngol 2006; 115(3): 191-4.
Piśmiennictwo
8. Zadok D, Levy Y, Netem P. Regression of remote capillary haemangioma after local intralesional injection of corti-costeroids. Eye 1996; 10: 759.
9. Soumekh B, Adams GL, Shapiro RS. Treatment of head and neck hemangiomas with recombinant interferon alpha 2B. Ann Otol Rhinol Laryngol 1996; 105: 201-206.
10. Goldsmith MM III, Strope GL, Postma DS. Presentation and management of postcricoid hemangiomata in infancy. Laryngoscope 1987; 97: 851-853.
11. Yellin SA, LaBruna A, Anand VK. Nd:YAG laser treat-ment for laryngeal and hypopharyngeal hemangiomas: a new technique. Ann Otol Rhinol Laryngol 1996; 105: 510-515.
12. Clymer MA, Fortune DS, Reinisch L, Toriumi DM, Werkha-ven JA, Ries WR. Interstitial Nd:YAG photocoagulation for vascular malformations and hemangiomas in childhood. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1998; 124: 431-436. 13. Stankiewicz Cz, Kowalska B. Przydatność lasera Nd:YAG
w chirurgii głowy i szyi. Otolaryngol Pol 2004; 58(1): 157-163.
2. Przy podejmowaniu decyzji o sposobie postę-powania z naczyniakiem błony śluzowej gardła dolnego i krtani powinno się brać pod uwagę dynamikę rozwoju zmian.
